| A Case of Pulsatile Tinnitus Reduced by Correction of Anemia in the Patient with Aberrant Internal Carotid Artery of the Middle Ear |
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Heung Youp Lee, Woo Jeong Yoo, Sung Moon Yoon, Sung Jae Hwang |
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Department of Otolaryngology-HNS, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea |
| 중이내 미입내경동맥환자에서 빈혈교정으로 호전된 박동성 이명 1례 |
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이흥엽, 유우정, 윤성문, 황성재 |
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가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실 |
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| Abstract |
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Pulsatile tinnitus due to aberrant internal carotid artery (AICA) in the middle ear is rarely seen and the case of AICA combined with iron deficiency anemia, showing pulsatile tinnitus, was not reported on literature. In general, asymptomatic AICA may not require treatment, but to relieve pulsatile tinnitus, several surgical procedures have been described in AICA patient. Recently we experienced a case of pulsatile tinnitus due to aberrant internal carotid artery with severe iron deficiency anemia which was reduced by correction of anemia. So we report the case with a brief review of literature.
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| Keywords:
Pulsatile tinnitus;Aberrant carotid artery;Anemia. |
서론
미입내경동맥은 보기 드문 중이내 혈관 기형으로 국외에 약 62례,1-7) 국내에 2례가8) 보고되어 있으며, 이명을 주소로 빈혈을 동반한 미입내경동맥은 세계적으로 아직 보고된 바가 없다. 중이내 미입내경동맥 환자의 주증상은 빈도가 많은 순으로 난청, 박동성이명, 이통, 현훈, 이충만감, 두통 등이며, 약 14%의 환자에서는 특별한 증상을 보이지 않았다. 이경검사와 측두골단층촬영으로 비교적 쉽게 진단할 수 있으며, 동맥류등 동반기형의 여부를 알아보기 위한 내경동맥 혈관조영술 또는 자기공명혈관조영술등이 필요하다. 중이내로 내경동맥 외측골편의 결손부위가 넓거나 중이저류액이 동반된 경우 등에서는 고막 전체가 암적색을 띠므로 점액성 중이염 등으로 오인되어 고막천자나 고막절개를 하는 경우 쉽게 출혈을 멈출 수 없어 내경동맥결찰을 필요로 하는 심각한 상황에 처하는 경우도 보고되어 있으며,1) 수술후 편측마비, 실어증, 현훈, 고도 난청 등의 심각한 합병증의 발생 빈도가 높아 심한 이명이나 멈추지 않는 이출혈의 경우를 제외하고는 미입내경동맥에 대한 수술적 치료는 추천되지 않고 있다. 최근 저자들은 우측 박동성 이명을 주소로 내원한 28세 여자에서 철결핍성 빈혈과 편측성 중이내 미입내경동맥을 진단하고 추적검사상 철결핍성 빈혈의 교정으로 박동성 이명이 호전된 1례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
28세 여자 환자가 10개월 전부터 시작되어 서서히 증가하는 우측의 박동성 이명과 이충만감을 주소로 1999 년 1월 4일 내원하였다. 환자의 가족력상 특이사항 없었으며, 과거력상 내원 약 1년전부터 일정한 간격(20 일)의 빈발월경(polymenorrhea)이 있었으나 특별한 검사나 치료는 하지 않았다. 이경검사상 좌측은 정상이었고 우측의 중고실 전반부위에 정상적인 고막내측으로 투영되는 암적색의 종괴음영이 관찰되었으며 요골동맥의 맥박과 일치하는 고막의 박동성 움직임이 관찰되었다(Fig. 1).
두위 변화나 Valsalva에 의해 이명의 변화는 없었으며 우측 측두골부위와 경부청진상 타각적 이명은 들을 수 없었고 기타 뇌신경 검사상 특이소견 없었다. 순음청력검사상 기도평균역치가 좌측이 7 dB 우측은 13 dB이었고, 고막운동성검사(tympanogram)상 우측은 As형, 좌측은 A형이었으며 곡선의 동요(fluctuation)는 보이지 않았다. 이명음질검사(tinnitus match)상 125 Hz보다 낮은 음으로 ‘쿵쾅’거리는 박동성 이명을 약 45 dB의 강도로 느끼고 있었다. 중이내 종괴성질환의 의심 하에 시행한 측두골 전산화 단층촬영의 횡단면영상에서 우측 고실내로 돌출된 내경동맥을 볼 수 있었고 전후방향으로 6.5 mm의 경동맥관 외측벽 골편소실이 관찰되었다(Fig. 2).
관상면영상(coronal image)에서 중이내로 돌출된 내경동맥음영이 전정(vestible)의 외측경계를 따라 그은 수직선보다 3.6 mm밖에 위치하였고 고막과의 최단간격은 1 mm이었다(Fig. 3). 일반혈액검사상 혈색소치가 7.7 mg/dl, 적혈구용적율(hematocrit) 24.6%로 심한 빈혈이 있었으며, 안정시 수축기혈압은 100 mmHg 이완기혈압은 60 mmHg, 맥박은 105회/분이었으며 평균적혈구용적(mean corpuscular volume) 73.4 μ, 3 평균적혈구혈색소(mean corpuscular hemoglobin) 22.9 pg, 평균적혈구용적율(mean corpuscular hematocrit) 31.3%, 망상적혈구산정(reticulocyte count) 2.9%, 철(iron) 24 μg/dl, 총철결합능(total iron binding capacity) 319 μg/dl인 철결핍성 빈혈의 소견으로서 원인은 1년전부터 시작된 빈발월경으로 추정할 수 있었다. 비침습적 검사인 자기공명혈관조영술(magnetic resonance angiography)을 시행하였고, 우측 내경동맥추체부(petrous portion)의 종횡이행부가 외측으로 심한 비틀림(lateral buckling)을 보이고 있었으나 동맥류(aneurysm) 또는 내경동맥의 협착 등은 없었다(Fig. 4).
환자에게는 철분제제(ferrous sulfate, 160 mg/일) 투여를 시작하였고 투여후 약 1달 뒤부터 이명은 점점 줄어들면서 주의를 기울여야 들리는 정도로 작아졌으며 이명음질검사상 음의 질에는 큰 변화 없이 음의 강도는 약 26 dB를 보였다. 고막소견상 고막의 박동성 움직임은 소실되었으나 고막내측에 투영되는 암적색 음영의 변화는 없었고, 혈색소 수치는 11.5 mg/dl로 개선을 보이고 있었다. 환자는 그후 2개월간 외래 추적상 이명의 크기 변화는 볼 수 없었다.
고찰
이명은 우리 몸 안에서 기원하는 소리의 지각으로, 소리의 양상과 이경 소견에 의해 비박동성-정상고막, 박동성-정상고막, 비박동성-고실내 종괴, 박동성-고실내 종괴로 나눌 수 있으며, 그중 박동성-고실내 종괴가 있는 경우 혈관기형(미입내경동맥, 지속성 등골동맥, 경정맥구 기형), 사구종양, 콜레스테롤 육아종(cholesterol granuloma)등을 감별 진단하여야 한다.11)
문헌상 보고된 중이내 미입내경동맥 64례를 종합해 보면, 환자의 연령이 9개월부터 53세까지 평균 22.8세였고, 여자에 많으며(37례), 양측성은 3례로4)7)12) 대개 일측성이며(61례), 오른쪽에서 더 많이 발견되었다(29례). 고막소견은 중이강내 비박동성 종괴 26례(41.9%), 박동성 종괴 11례(17.7%), 암적색 고막 11례(17.7%)였고, 증상은 난청이 36례(58.1%)로 가장 많았고 이명 19례(30.6%), 이통 6례(9.7%), 현훈 6례(9.7%), 이충만감 4례(6.5%), 뇌신경 장애 2례(3.2%), 두통 2례(3.2%)순이며, 증상이 없는 경우도 9례(14.5 %)가 있었다.1-8)12)13) 미입내경동맥은 측두골 전산화단층촬영 또는 혈관조영술의 관상면에서 측두골을 지나는 내경동맥의 외측벽이 전정(vestbule)의 외측벽에서 그은 수직선인 전정선(vestibular line or Lapa-yowker's line) 보다 더 밖에 위치하고, 축상면에서 고실내로 휘어져 돌출하는(lateral bend or bucking) 내경동맥을 관찰하므로 써 진단할 수 있고,19) 경동맥의 상행부위의 부재, 하고실소관(inferior tympanic canaliculus) 팽창 등이 같이 발견되기도 한다.3)5)
비침습적 방법인 자기공명 혈관조영술로 동맥내 혈관조영술을 대치할 수 있으며6) 그 외에 동반된 박동성 이명을 보다 객관적으로 증명하기 위해 고막운동성검사와 음향뇌조영법(phonoencephalography), Toynbee관, 청진경(ausculoscope)검사법 등을 이용한다.17)18) 이명, 난청의 증상으로 고실내 비박동성 종괴 또는 함몰이 없는 암적색 고막소견을 보일 때 충분한 방사선검사 없이 사구종양이나 점액성중이염으로 오인되어 조직검사나 고막절개를 하는 것은 위험한 결과를 초래할 수 있으며, 실제로 멈추지 않는 출혈로 수차례의 외이도 및 중이강 팩킹을 하거나 내경동맥을 결찰한 예를 찾아 볼 수 있으며, 그 결과 편측마비, 실어증 등의 합병증이 발생한 경우가 있었다.1) 확진된 미입내경동맥은 무증상인 경우 치료가 필요 없으나,1) 박동성 이명을 조절하기 위한 수술적 처치로 미입내경동맥과 추골병 사이에 얇은 silastic sheet를 삽입하는 방법,1) 미입내경동맥과 접촉하는 이소골 일부를 제거하는 방법,11) 혹은 근막 및 골이식을 이용하여 동맥을 덮는 방법3)20) 등이 사용되는데, 문헌상 나타난 총 64례의 중이미입내경동맥 환자에서 박동성 이명이 주증상인 19례중 8례(42.1%)에서 수술적 치료를 받았으며, 그중 3례(37.5%)에서는 합병증이 없었으나, 2례(25%)에서는 일시적인 편측마비와 실어증, 3례(37.5%)에서는 영구적인 합병증으로서 고도의 감각신경성 또는 전음성난청이 발생하여13)15)19) 높은 술후 합병증 발병률을 보이고 있다.
중이내 미입내경동맥이 빈혈을 동반하며 이명을 호소하는 경우는 아직 보고되어 있지 않으나, 박동성 이명과 함께 빈혈을 동반한 예는 악성빈혈(pernicious anemia)로 인한 박동성 이명과9) 철결핍성 빈혈과 동반한 경정맥구 기형만이 보고되어 있으며,10) 두 예 모두에서 빈혈의 교정후 박동성 이명이 소실되었다. 빈혈로 인한 박동성 이명의 원인은 심박출량 및 동맥압의 증가와 빈맥이 혈류와 와류(turbulance)를 증가시키고, 이로 인해 수축기잡음(systolic bruit), 정맥잡음(venous hum), 모세혈관박동(capillary pulsation)이 생기게 되는데 이때 혈관 자체에서 생긴 잡음이 골전도를 통해 내이로 바로 전해지거나, 중이내의 박동성 압력변화가 난원창 등을 통해 전해지는 경우 또는 돌출된 내경동맥 벽이 직접 이소골이나 고막에 닿아 이소골을 움직이는 경우 등으로 설명할 수 있다.9) 본 증례에서도 빈혈의 교정으로 박동성 이명이 호전되었으나 환자에게 다시 빈혈이나 갑상선 질환, 임신 등으로 혈류 증가가 발생할 경우 박동성 이명의 악화를 예상할 수 있어 이에 대한 환자의 이해와 추적 관찰이 필요할 것으로 생각된다.
해부학적으로 정상적인 추체골내에서 내경동맥의 종횡이행부는 전고실의 전내측과 약 0.5 mm 정도의 얇은 골편으로 분리되어 있고 정상인의 약 1%에서 골편이 소실되어 있으며,15) 중이내 미입내경동맥에 관한 발생학적 기전으로는 중이내의 내경동맥을 덮고 있는 작은 골편이 선천적 또는 후천적으로 소실되어 있는 사람에게서 내경동맥이 나이가 들면서 길어지거나 구부러져 골결손 부위를 통해 돌출한다는 이론과,1)7)13) 내경동맥의 박동으로 인한 골편의 미란성 압력으로 인해 혈관이 중이내로 돌출한다는 이론, 7)13) 태생기 혈관(등골동맥)이 출생후에도 없어지지 않고 남아있어서 경동맥을 중이내로 잡아당긴다는 이론,1) 내경동맥의 종측주행부가 없이 외경동맥의 상행인두동맥의 하고실분지와 내경동맥 횡측주행부의 경동맥고실분지가 연결되는 우회경로를 통해 중이내 미입내경동맥이 형성된다는 이론7)16) 등이 제시되고 있다.
최근 저자들은 중이내 미입내경 동맥으로 인한 박동성 이명과 철결핍성 빈혈을 동반한 여자환자에서 빈혈의 교정으로 박동성 이명의 감소를 치험하였기에 보고하는 바이다.
REFERENCES
1) Sinnreich AL, Parisier SC, Cohen NL, Berreby M. Arterial malformations of the middle ear. Otolaryngol Head and Neck Surg 1984;92:194-206.
2) Lo WWM, Solti-Nohman LG, McElveen JT. Aberrant carotid artery: Radiological diagnosis with emphasis on high resolution computed tomography. Radiographics 1985;5:985-93.
3) McElveen JT, Lo WWM, Gabri TH, Nigri P. Aberrant internal carotid artery: Classic findings on computed tomography. Otolaryngol Head and Neck Surg 1986;94:616-21.
4) Campbell G, Renner G, Estrem SA. Bilateral aberrant internal carotid arteries. Otolaryngol Head and Neck Surg 1992;107:124-8.
5) Willinsky RA, Brugge KT, Lawson V, Mirich D, Lasjaunias P. Aberrant carotid artery: Recognition on high resolution computed tomography. Can J Otolaryngol 1990;19:249-51.
6) Davis WL, Hamsberger HR. MR Angiography of an aberrant internal carotid artery. AJNR 1991;12:1225.
7) Glasscock ME, Seshul M, Seshul MB. Bilateral aberrant internal carotid artery-case presentation. Arch Otolaryngol Head and Neck Surg 1993;119:335-9.
8) Kim JH, Kim DI, Kim HJ, Yoon KY. Aberrant internal carotid artery in the middle ear. Korean J Otolaryngol 1997;40:619-23.
9) Cochran JG, Kosmicki PW. Tinnitus as a presenting symptom in pernicious anemia. Ann Otol Rhinol Laryngol 1979;88:297.
10) Kim HC, Yoon TH, Lee KC, Kim SH. Unilateral pulsatile tinnitus: A case report. Korean J Otolaryngol 1993;36:342-6.
11) Willinsky RA. Tinnitus: Imaging algorithms. Canadian Association of Radiologists Journal 1992;43:93-9.
12) Saito H, Chikamori Y, Yanagihara N. Aberrant carotid artery in the middle ear. Arch Oto-Rhino-Laryng 1975;209:83-7.
13) Glasscock ME, Dickins JRE, Wiet R, Tenn N. Vascular anomalies of the middle ear. Laryngoscope 1980;90:77-88.
14) Swartz JD, Bazarnic ML, Naidich TP, Lowry LD, Doan HT. Aberrant internal carotid artery lying within the middle ear: High resolution CT diagnosis and differential diagnosis. Neuroradiology 1985;27:322-6.
15) Goldman NC, Singleton GT, Holly EH. Aberrant internal carotid artery. Arch Otolaryng 1971;94:269-73.
16) Moret J, Delvert JC, Lasjaunias P. Abnormal vessels in the middle ear. J Neuroradiology 1982;9:227-36.
17) Sismanis A, Williams GH, King MD. A new electronic device for evaluation of objective tinnitus. Otolaryngol Head Neck Surg 1989;100:644-5.
18) Tewfik S. Phonocephalography: An objective diagnosis of tinnitus. J Laryngol Otol 1984;88:869-75.
19) Lapayowker MS, Liebman EP, Ronis ML, Safer JN. Presentation of the internal carotid artery as a tumor of the middle ear. Radiology 1971;98:293-7.
20) Ruggles RL, Reed RC. Treatment of aberrant carotid arteries in the middle ear: Report of two cases. Laryngoscope 1972;82:1199-205.
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