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auditory and vestibular disorders
Korean Journal of Audiology 2001;5(1):64-67.
A Case of Ceruminous Adenoma Arising from the External Auditory Canal
Seok Joo Koh, Jin Kim, Nak Yoon Seong, Jong Keun Shin
Department of Otorhinolaryngology, Hanil General Hospital, Seoul, Korea
외이도에 발생한 이구선종 1례
고석주, 김 진, 성낙윤, 신종근
한일병원 이비인후과
Abstract

Ceruminous adenoma is a external auditory canal tumor of ceruminous gland origin. There are four distinct types of ceruminous gland tumors of the external auditory canal;ceruminous adenoma, adenoidcystic carcinoma, ceruminous adenocarcinoma, and pleomorphic adenoma. The natural course and clinical approach to these tumors can be determined by accurate histopathologic evaluation. We experienced a case of 59-year old female patient who complained of hearing loss and the external auditory canal mass. Histopathologic investigation of the resected tumor showed typical features of ceruminous adenoma. We herein report a case of ceruminous adenoma arising in the external auditory canal with brief literature review. 

Keywords: Ceruminous adenoma;External auditory canal.

교신저자:김 진, 132-703 서울 도봉구 쌍문3동 388-1
            전화) (02) 901-3117~8, 전송) (02) 901-3111, E-mail) humankj@hanmail.net 

서     론


이구선종은 개나 고양이 등에서는 비교적 잘 발생하지만 사람에서는 드물며,1) 특히 외이도에서는 발생빈도가 낮아 그 특성에 대한 많은 연구는 없는 상태이다. 국내에서는 1982년 이등과 1997년 김등이 보고한 3례가 있다.2)3) 과거에는 통칭 ceruminoma나 한선종(Hidradenoma)으로 불려왔으나 종양의 다양한 임상적 행태와 현미경적 소견 때문에 많은 혼동이 있었으며, 1972년 Wetli 등에 의해이구선 종양의 새로운 분류가 마련되었다.4)
최근 저자들은 청력감소를 동반한 외이도의 이구선에 발생한 이구선종을 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고한다. 

증     례 

59세 여자 환자가 좌측 이충만감 및 청력감소로 내원하였다. 환자는 1년 전부터 상기증상이 시작되었으나 별다른 치료 없이 지내오다 6개월 전 개인의원 방문하여 외이도 종물을 발견하였으며, 수술을 권유받고 측두골 전산화단층촬영 시행 후 본원에 내원 하였다. 환자의 과거력상 특이 소견은 없었고, 이학적 소견상 좌측 외이도 후벽에서 기시하여 외이도를 가득 메운 경성의 연분홍 종물이 보였으며 고막은 관찰되지 않았다(Fig. 1). 순음청력 검사상 좌측의 골도/기도 평균 역치는 15/45 dB이었으며 우측은 15/15 dB이었다. 측두골 전산화단층촬영에서 좌측 외이도를 막으며 연골부에 국한된 연부조직 음영이 관찰되었으나 외이도 골부, 중이, 내이 및 유양동은 정상 소견이었다(Fig. 2). 전신마취하에 이후방에 절개를 가한 뒤 종물의 부착부위까지 노출시켰다. 직경 1 cm 크기의 평활한 표면을 갖는 연분홍의 경성 종물이 연골부의 후벽에서 기시하여 외이도를 채우고 있었으며 연골 및 골 파괴는 보이지 않았다(Fig. 3A). 종물의 내측으로 이구 전색이 보였고, 고막은 정상이었다. 0.5 cm 정도의 변연절제를 가한 후 종물의 완전한 적출을 시행하였고 외이도 결손부위는 동측의 대퇴 내측에서 채취한 피부이식편으로 삽입하였다(Fig. 3B). 병리조직학적 검사상 다양한 크기의 이구선의 증식이 보이고 이구선은 내측의 입방상피세포와 외측의 근상피세포의 두 층으로 구성되어 있었다. 점액질의 기질이 세포의 주위에서 관찰되었고 세포질에는 공포가 있으며 세포는 집락을 형성하는 전형적인 이구선종이었다(Fig. 4). 약 6개월간의 외래 추적 결과 재발의 소견은 없었다.

고     찰

이구선종은 외이도의 연골부에서 발생하는 종양으로 이구선에서 기원한다. 이구선은 외이도의 진피층 깊이 위치하는 변형된 아포크린선으로서 피지선(sebaceous gland)과 함께 이구(cerumen)를 생성한다.5) 피지선보다 심층에 위치하고 모낭이나 피부로 생성된 이구를 분비하며 교감신경계 약물이나 정서적 긴장, 기계적 자극에 의해 분비가 촉진된다.1) 이구는 외이도를 산성으로 만들고 라이소자임과 면역글로불린을 함유하여 항균 작용을 한다. 특히 이구선은 주로 외이도의 연골부에 많이 존재하나 골부에는 거의 없는 것으로 알려져 있다.6)7) 
이구선종은 주로 백인종에서 발생하며,8) 일반적으로 외이도의 전벽 및 하벽에 호발한다.9) 10대에서 80대까지 다양하게 분포하나 주로 50대에 호발하며 남녀비의 차이는 없지만 젊은 나이에 발생할수록 악성일 가능성이 증가한다고 한다.6)10) 
이구선에 생기는 모든 종물이 예전에는 ceruminoma, 또는 한선에 생긴다 하여 한선종(hidradenoma)으로 불려져 왔으며, 병리적인 범주를 가리키고 또‘-oma’라는 자체가 양성 병변을 의미하므로 많은 혼동이 있었다.11) Wetli등은 1972년에 종양의 현미경적 소견, 행태 및 치료 반응에 따라 4가지로 분류하였는데 즉 (1) 선종(adenoma) (2) 다형성선종(pleomorphic adenoma) (3) 선양낭포암종(adenoid-cystic carcinoma) (4) 선암종(adenocarcinoma)으로 나누었다.4) 이 중 선양낭포암종의 빈도가 가장 높고 선암종과 더불어 악성의 양상을 가지며 양성인 선종, 다형성 선종과의 비는 2.5:1로 보았다.4) 
이구선종의 임상 증상은 외이도의 무통성 종물, 외이도 폐쇄에 의한 청력 감소가 가장 흔하고,10) 이차적인 외이도염이 동반될 경우 통증 및 이루가 나타난다.5) 종양이 서서히 성장하여 고막천공과 중이강내로 확대되기도 하고 폐쇄성 각화증이나 외이도 진주종이 종물 뒤로 생길 수 있다.7)10) 드물게 피부 궤양이 생기기도 하며,9) eccrine spiradenoma, multiple cylindromata 등 한선 기원의 종양과 병발하기도 한다.1) 통증, 혈성 이루, 뇌신경 마비의 증상이 동반될 경우 악성의 가능성을 의심해야한다.11)
조직학적으로 분화가 잘 되어있고 포상(acinar) 또는 관상(trabecular) 형태를 가지고 있지만 비종양성인 이구선과 비슷하게 증식하므로 종양과 정상 이구선과의 이행 부위에서 염색체분열의 이상 및 세포의 이형성 등으로 감별될 수 있다.10) 이구선 기원의 종양은 다른 부위의 아포크린 종양보다 악성의 비율이 높다.6) 이구선종의 양성 및 악성 경과를 예견하는 세포 병리학적 판단기준은 확실하지 않지만 대개 양성인 경우 세포는 잘 분화되어 있고 핵 이형증과 유사분열은 드물고, 악성에서는 다양한 스펙트럼의 유사분열, 핵 이형증과 외이 연골, 중이, 유양동, 이하선, 두개저골, 뇌신경 등으로의 침윤소견 등을 보인다.5) 본 증례는 수술 소견상 외이도 후벽에서 기시한 종물의 경계가 명확하고 주위조직으로침범이 없고 유사분열, 핵 이형증 등의 소견은 보이지 않으며 임상적으로 동통이나 혈성 이루 없이 전도성 난청의 특징을 보여 양성으로 진단하였다.
충분한 변연절제를 포함한 완전적출로 치료가 가능하며, 잔류조직이 남는 경우 국소 재발의 원인이 된다.8) 감별진단해야 할 양성종양으로 외골증, 연골종, 점액종, 연골피부염, 혈관종, 근종, 지방종, 섬유종이 있으며, 악성종양으로는 육종, 기저세포암과 구별하여야 한다.3) 종물을 외과적으로 적출한 이후에도 지속적으로 통증을 호소하는 경우 악성일 가능성이 있으므로 병리 재판독이나 반복 생검을 요한다.11) 선양낭포암종과 이구선암종과 같은 악성종양시 국소 및 전신으로의 침범이 가능하므로 외이도 뿐 아니라 주위 조직을 넓게 전적출한 후 방사선 치료를 시행해야 한다.6)7) 
이구선 기원의 종양은 임상적 행태와 정확한 현미경적 소견에 의해 분류되어질 수 있고 이에 따라 양성과 악성에 대한 치료의 선택이 달라지며, 술 후에도 재발 여부에 대한 경과관찰이 주기적으로 이루어져야한다.


REFERENCES

  1. Habib MA. Ceruminoma in association with other sweat gland tumours. J Laryngol Otol 1981;95:415-20. 

  2. Lee KY. Ceruminoma of the external auditory canal. Korean J Otolaryngol 1982;25:543-6.

  3. Kim SC, Lee HK, Ahn SY, Lee JH. Two cases of ceruminous adenoma arising from the external auditory canal. Korean J Otolaryngol 1997;40:1059-62.

  4. Wetli CV, Pardo V, Millard M, Gerston K. Tumours of ceruminous glands. Cancer 1972;29:1169-78.

  5. Moss R, Labay G, Mehta N. Ceruminoma revisited. Am J Otol 1987;8:485-8.

  6. Mansour P, George MK, Pahor AL. Ceruminous gland tumours: A reappraisal. J Laryngol Otol 1992;106:727-32.

  7. Hicks GW. Tumors arising from the glandular structures of the external auditory canal. Laryngoscope 1983;93: 326-40. 

  8. Arato J, Michel RP, Baxter JD. Ceruminoma. J Otolaryngol 1980;9:482-6.

  9. Gupta KR, Kakar PK, Saharia PS. Ceruminoma of the external ear. J Laryngol Otol 1970;84:743-5.

  10. Dehner LP, Chen KT. Primary Tumors of the external and middle ear: benign and malignant glandular neoplasms. Arch Otolaryngol 1980;106:13-9.

  11. Mills RG, Douglas-Jones T, Williams RG. 'Ceruminoma'-a defunct diagnosis. J Laryngol Otol 1995;109:180-8.



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